神经发育障碍普遍存在于自闭症中,尤其是运动障碍。运动障碍可能导致社交沟通异常,也是自闭症非典型发展的第一个标志。未经干预的动作障碍可持续进入青春期和成年期,长期存在并影响自闭症患者日常生活。因此,自闭症儿童动作发展能力及与之相关的动作发展障碍逐渐引起学者及实践者重视。
据文献资料报道,自闭症儿童运动功能障碍的特点在婴儿期和儿童及青少年期各不相同:在婴儿期表现为动作发育迟缓,这种特征会进一步影响自闭症儿童的社交和感官体验,是预测和识别自闭症交流障碍的有力证据之一(West,2019;Bhat et al.,2005)。在儿童和青少年期表现为粗大和精细动作技能缺陷,这种缺陷和自闭症症状的严重程度呈显著正相关,不利于其社交能力和认知功能的发展(Fitzpatrick et al.,2017;Johnson et al.,2013)。
在个体发展的早期,动作发展是判断个体脑部发育是否正常的重要指标。运动功能的发展与儿童的语言、认知和社会发展能力有关,可以作为新生儿发育精神病理学的指标(Karasik et al.,2011)。国外有关回顾性研究表明,自闭症婴儿明显的社交障碍得到诊断之前就出现了运动障碍,运动障碍的早期出现会对社会认知和交流发展的关键方面产生消极影响(Fournier et al.,2010;Kasari et al.,2005)。社交交际技能的缺陷是自闭症儿童诊断的重要特征。通常,随着患有自闭症的儿童进入青春期,社交技能缺陷变得更加明显,并且与学业问题、抑郁症和焦虑有关。基于这些特点,自闭症儿童早期社会交往能力的筛查与改善显得尤为重要。动作发展缓慢的自闭症儿童,通常伴有社会交往能力的缺失。
有证据表明,运动功能障碍有可能阻碍自闭症儿童社交沟通能力的提高(Ajzenman et al.,2013;MacDonald et al.,2013a)。尽管,目前还不明确自闭症儿童动作发展和社会交往能力内在的相关机制,但是研究自闭症儿童动作与早期交往能力的关系是很有必要的。社会交往能力弱可能会极大地抑制他们参与积极游戏的能力,从而降低自闭症儿童运动技能的熟练程度。MacDonald等(2013a)对一组患有自闭症的学龄儿童进行随机对照试验,研究发现精细和粗大运动技能更熟练的自闭症儿童表现出更少的社会交际缺陷,同时发现精细动作与适应性社交沟通技能之间存在直接关系。即如果自闭症儿童的动作发展较弱,那么其社交技能缺陷也比较严重。因为儿童早期进行兴趣分享和同伴参与都是基于动作做支撑的,动作的笨拙及物体操控能力弱直接导致他们无法参与到同伴游戏中,长此以往,社会交往能力就被弱化。
Dadgar(2017)等进一步对20名3~5岁的自闭症儿童进行了动作发展与早期社会交往能力的关系的研究,该研究基于TGMD-2和早期社会交往量表进一步证明,自闭症儿童动作发展与社会交往能力有关。结果显示:自闭症儿童的物体控制技能与社会交往呈正相关,而位移技能与社会交往能力无关。迄今为止,自闭症儿童动作发展与社会交往能力之间关系的内在机制尚不清楚,但未来可以探索创造社交环境,并在其中进行自闭症儿童运动干预训练,进而在发展动作表现的同时改善自闭症儿童的社会交往能力。
近20年,越来越多的研究证实:自闭症儿童动作发展能力普遍低于同龄正常发展儿童,主要涉及粗大动作、精细动作及与之相关的动作协调和运用,这些异常的动作行为可出现在自闭症婴幼儿期(2岁以前),后可延续至儿童期甚至成年。
Liu等(2013)采用MABC-2量表(The Movement Assessment Battery for Children 2,MABC-2)对30名3~16岁自闭症儿童和30名具有典型发育同龄人的运动技能进行测评。研究发现:自闭症儿童运动技能得分明显低于具有典型发育的同龄人,77%的自闭症儿童得分低于5个百分位数,且伴有明显的运动迟缓。迄今为止,这些运动异常通常被归类为“相关(相对于核心)症状”,并被认为会干扰适应性技能的发展(Fournier et al.,2010)。
既往研究中动作发展障碍更多的按照精细动作和粗大动作进行分类,为将自闭症儿童各时期的动作发展障碍进行归类和细化,本书按照这两大动作领域的特定功能障碍进行分类:将婴儿期的动作发育迟缓归纳为动作发育里程碑延迟;将儿童和青少年期的粗大和精细动作技能缺陷按照动作姿势控制障碍、动作运用障碍、动作协调障碍和精细动作发展障碍类别进行梳理。
动作发育里程碑的延迟可能预示着个体早期的发育异常,是多种疾病的早期征兆和信号。早期姿势里程碑的获得对于婴儿各项生长发育有积极影响,如成功地坐起(无支撑)对婴儿发声极为重要,独立坐立可使肋骨抬高,呼吸加深、舌头前倾、声带曲线得到调整等,这些改变均可促进高级语音尤其是喃喃自语的形成。然而,自闭症儿童坐起(无支撑)的延迟极有可能导致喃喃自语的推迟出现,从而对后期沟通障碍的发展产生级联效应。事实也证明,大约70%在婴儿期出现动作发育迟缓的高风险自闭症儿童后期表现出了沟通障碍(West,2019)。
爬行是婴幼儿动作发展中的一个重要的里程碑,作为婴儿早期的自主位移动作,爬行是儿童探索环境、发展社交的第一步。关于自闭症儿童婴幼儿期的异常爬行动作。20世纪末,Teitelbaum等(1998)对后期被诊断为自闭症婴儿(6~12个月大)的回顾性视频进行研究发现:动作不对称性在早期动作技能行为中表现明显,包括躺姿势和爬行模式。另一项对6~36个月自闭症高危婴儿进行测量的前瞻性研究发现:36个月儿童坐立动作时头部迟滞与自闭症显著相关(Flanagan et al.,2012)。基于124名自闭症儿童父母的回顾性研究发现:自闭症儿童坐直、站立(无支撑)和行走(无支撑)里程碑的获得分别比世界卫生组织公布的标准中位年龄晚了1.74个月、2.42个月和6.31个月(Arabameri et al.,2015)。自闭症儿童婴儿期的动作发展障碍对运动领域以及其他领域的发展均有显著影响。行走里程碑的延迟获得会限制儿童采用更为灵活自主的方式探索周围的环境,减少其与照料者之间的复杂互动行为,从而有损其社交能力的发展。关于自闭症儿童行走动作特征的研究发现,他们具有突出的行走困难问题。Teitelbaum(1998)通过观察那些后来被诊断为自闭症的儿童2岁时的录像发现,这些儿童缺乏方向感,走路时手臂不摆动或者呈现僵硬特征。Rinehart等(2006)对比了重度自闭症儿童与普通儿童的行走能力及身体姿势,均发现其肢体协调性差,突出表现在手臂摆动动作方面。Nobile等(2011)在前人基础上进一步发现,自闭症儿童在行走时身体、方向和稳定性发生了改变,为维持身体平衡,他们在行走时双脚间距大且步幅小,出现共济步态失调。
据报道(Robinson,2011),自闭症动作发展是研究者和患者父母最初关注幼儿发展的焦点。Chawarska等(2007)提出自闭症幼儿在早期就出现运动技能缺陷,并在14~24个月大时变得尤为明显。Lloyd等也证实了该研究结果。Lloyd等(2013)对自闭症幼儿( N =172,年龄在14~36个月)横断面研究中发现其精细和粗大的运动技能缺陷变得逐渐严重。Landa等(2006)对87名年龄为6、14和24个月的婴儿进行了发育检查。研究发现,24个月时,自闭症组在所有领域的表现都明显低于对照组,在粗大运动、精细运动和接受性语言方面也低于语言延迟组。这项前瞻性研究表明,早期运动障碍是自闭症儿童与其他发育迟缓(语言延迟)儿童之间的潜在诊断区别。患有自闭症的儿童运动功能障碍可能从幼年开始,一直持续到青春期。
姿势控制是个体在静态和动态运动过程中避免过度摇摆和保持头部、身体位置稳定的能力。姿势控制的发展水平是儿童期个体动作发展能力的重要表现之一,也是衡量身体稳定性的神经肌肉功能指标。姿势控制是粗大动作所依赖的核心要素,在动作执行时,维持稳定性至关重要。如婴儿时期的爬行、坐立、行走。关于姿势稳定性的研究主要涉及维持稳定的时长及动作保持力,研究表明,自闭症儿童在静态及动态平衡中存在困难,且随着年龄的增长身体稳定性并没有达到年龄应有的水平。Vernazza-Martin等(2005)在步态和姿势控制研究中发现4~6岁自闭症儿童运动过程中表现出步幅长和不规则的身体振动,这与对照组相比,步态呈现不稳定和姿势多变。
现有研究表明,缺乏姿势控制、稳定性和平衡能力以及协调障碍,会导致自闭症儿童的各种运动技能和步态问题(Calhoun et al.,2011)。步态对称通常被用作神经功能的指标,健康步态通常表现出极小的不对称性,而病理学步态表现出夸张的不对称性。运动轨迹恰好能够揭示有关步态畸变的信息,对于理解自闭症疾病的病因和开发新的治疗方法至关重要(Pauk et al.,2016)。利用步态分析的研究发现,自闭症患儿与正常发育儿童在步幅、速度和步幅长度方面存在差异(Pauk et al.,2016;Titianova et al.,2004)。早期准确的步态分析对于全面了解自闭症儿童身体姿势控制和行走模式极其重要,此外还可为个体化运动治疗方案的开发提供依据。
动作运用障碍是指无法按照演示或者要求来完成一套顺序正确、协调性良好的动作,反映出动作计划能力受到损害。研究发现:自闭症儿童动作运用障碍研究主要集中在动作计划及执行方面。Forti等(2011)对12名自闭症且无智力障碍的学龄前儿童和12名性别和年龄匹配正常发育儿童的动作计划和控制阶段的进行运动学分析,分别研究了动作计划和控制过程。研究表明,自闭症患者的运动异常可能是由计划—控制整合的中断决定的,或者是由有限计划处理能力决定的。另一项关于自闭症儿童及正常发展儿童在目标导向任务表现方面的对比分析研究更发现:自闭症儿童动作计划反应时间长,随着任务难度的增加,时间亦变得更长(Glazebrook et al.,2006)。
一项关于高功能自闭症儿童运动能力的研究发现,该群体在动作计划方面显著慢于正常儿童,而且在动作执行方面存在缺陷,这种缺陷还与序列、视觉及预知有关(Vemazza Martin et al.,2005)。执行功能是指个体在设定目标、制订计划并有效实施计划中所需的互相协同的一系列高级认知功能。研究证明,执行功能与儿童的早期发展尤为重要,尤其学龄前阶段。学龄前儿童执行功能主要包括自我调节、抑制控制、工作记忆和认知灵活性等(Cirino et al.,2018)。如自闭症儿童在进行目标任务投掷练习时,无法准确地感知所演示的动作、理解言语指示或者将演示整合之后执行一个动作。执行功能与认知自我调节紧密相关,认知自我调节是自我调节能力的重要维度(Rudd et al.,2019)。研究发现,身体活动、动作技能训练干预对学前儿童自我调节能力具有积极影响(Robinson et al.,2016;Becker et al.,2013)。陈爱国等(2018)对聋哑儿童进行过为期 11 周的运动干预,通过结构磁共振成像技术发现儿童右侧小脑前部灰质体积减小,改善了儿童的执行功能。Lai等(2017)对高功能自闭症儿童和青少年的执行功能的神经心理学评估进行元分析后发现,患有高功能自闭症的儿童和青少年除抑制作用外在语言工作记忆、空间工作记忆、柔韧性、计划以及生成性方面均存在中度损伤。
动作协调障碍又叫动作协调困难,在做出涉及多个有顺序的连续动作时,出现身体的不协调。动作协调障碍可表现为笨拙的、缺乏敏捷度及奇特的行为。动作协调不良儿童无法将一个个分解动作顺畅地整合成所需要的行动。比如,在投掷时,个体需要将动力从腿部和躯体汇聚并传递到肩部,最后再到达胳膊和手;如立定跳远时,手臂摆动与下肢起跳无法协调配合,出现向前跳不摆臂或者向后摆臂现象。动作协调障碍自闭症儿童常常难以将节律性动作整合起来,完成跳绳、两脚交替跳动等活动。
有时候动作不协调的情形甚至在精细动作上也可以看得出来。比如说,握笔写字或画画的动作不协调,就被称为“书写困难”。部分动作协调困难的人存在感觉、触觉、知觉和视觉方面的问题。此外,还有其他方面的影响,比如口头语言表达功能不全、语言障碍或进食困难。
关于动作协调障碍的研究最早见于凯纳对阿斯伯格儿童笨拙行为的描述:在体育活动中,动作不放松、没有节奏、控制不了身体;书写动作困难、乱涂乱画、字体无法保持一致。然而,后期研究数据表明,笨拙行为在自闭症儿童中也普遍存在。Green等(2009)提出动作协调困难普遍出现于自闭症儿童的诊断中,可作为自闭症的主要特征。
Higashionna等(2017)分别运用儿童标准动作协调能力评估测试(第二版)分析了自闭症儿童的动作协调能力和学习成绩后发现,自闭症儿童的动作协调能力得分显著低于普通儿童,其动作协调能力总评分和学业总成绩得分之间呈显著正相关,这提示有动作协调困难的自闭症儿童可能更倾向于表现出学习困难。Kaur等(2018)采用感觉统合测验的双边运动协调子量表评估5~12岁自闭症儿童的协调能力。结果发现:自闭症儿童与普通儿童在节奏感、反应能力和正确率存在差异性,不如普通儿童。与此同时,自闭症儿童做连续动作时无法较好地协调身体和四肢,完成动作所用的时间也长于普通儿童。
较多研究表明自闭症儿童、青少年存在手部动作操作障碍。该障碍具体表现为手部动作操作的灵活性较差,抓握物体的力量较弱,完成精细动作所用时间较多。精确抓握物体的精细动作技能的发展对于个体更好地控制环境极为重要,而自闭症儿童较差的手部动作操作技能会限制其主动且有效地探索和把控物体的行为,不仅对学业的发展有负面影响,而且不利于其更好地获得日常生活技能。书写困难是自闭症儿童手部动作操作障碍的典型表现之一,如书写时的笔画歪曲和涂鸦时的溢出范围等。书写技能会深刻影响儿童的学业和心理发展。Anzulewicz等(2016)采用智能平板触摸游戏对3~6岁自闭症儿童和普通儿童的书写模式进行比较,结果发现,和普通儿童相比,自闭症儿童书写时的力度分布不均,手部冲击力、手势运动轨迹更大且书写时速度更快。Johnson等(2011)发现自闭症儿童用笔时的运动轨迹变化较多,字体较大。这种书写特点反映了自闭症儿童基本书写运动计划的内部调节能力受损。Kushki等(2011)认为自闭症儿童的书写困难并非在字母大小、间距和对齐方面,而是整体易读性较低和字母组合能力较差。Fuentes等(2009)则提出,完成书写需具备多个领域的能力,包括运动控制、视觉感知和视觉—运动整合,其中,缺乏稳定的控制能力无法使自闭症儿童流畅地控制手和手臂运动,从而降低了其书写的质量。
越来越多的研究提出自闭症儿童中存在运动技能缺陷,且早于核心症状之前,甚至暗示将早期运动技能缺陷作为自闭症初步诊断的重要标志之一(Flanagan et al.,2012;Karasik et al.,2011)。然而,人们对于自闭症运动障碍研究主要停留在个体发展的具体表现特征,缺乏对运动障碍与其核心症状之间的功能关系等重要问题的深入认识。当前,借助运动学、心理学、生物力学、脑科学等学科多角度深入探索自闭症运动障碍发展机制是学科研究的重要前沿课题之一,以期为自闭症儿童运动障碍的早期诊断和临床分层提供可检测指标。